WARTHIN TUMOR AND EPIDERMOID CARCINOMA OF THE ORAL CAVITY. CLINICAL CASE PRESENTATION

Ángel G. Argüello-Chan1, David Balam-Alvarado1, Thelma Chay-Correa1, José Enrique Gómez-Rodríguez2

1 Estudiante de la carrera de Medicina. División de Ciencias de la Salud. Universidad de Quintana Roo. México.
2 Instituto Mexicano del Seguro Social. Delegación Quintana Roo. México.

Correspondencia: David Balam-Alvarado. Correo electrónico: davidbalamlv@gmail.com

Recibido: 15 de enero de 2017.
Aceptado: 07 de marzo de 2017.

 

RESUMEN
Introducción. Los tumores de glándulas salivales son poco frecuentes, presentan una incidencia anual de aproximadamente 2 a 3 casos por cada 100 000 personas a nivel mundial. El tumor de Warthin (TW) tiene predominio en varones y es la segunda neoplasia benigna más frecuente de la glándula parótida solo por detrás del adenoma pleomorfo, mientras que el tumor maligno más común es el carcinoma mucoepidermoide.
Caso clínico. Se presenta el caso de un hombre de 64 años de edad, aparentemente sin antecedentes heredofamiliares relevantes. Refiere tabaquismo crónico intenso desde los 15 años y alcoholismo crónico desde hace aproximadamente 33 años. Acude al servicio de Otorrinolaringología por tumoración en región parotídea derecha de crecimiento lento y recidivante a dos cirugías. A la exploración física se palpa en región parotídea derecha una masa de consistencia semiblanda. Se establece diagnóstico inicial de lipoma versus carcinoma mucoepidermoide versus TW, para lo que se solicitó tomografía axial computarizada (TAC) y posteriormente se procede a biopsia por aspiración con aguja fina (BAAF) que confirma la presencia de TW. Además, presenta tumoración en región de piso de la boca que le condiciona disfagia. Se realiza estudio histopatológico que da como resultado la presencia de un carcinoma epidermoide.
Conclusión. Los tumores de glándulas salivales son una patología poco frecuente. Este caso representa una entidad extremadamente peculiar. Ambas entidades clínicas, a pesar de ser histopatológicamente distintas presentan una fuerte asociación epidemiológica al tabaquismo, factor de riesgo presente en este individuo.. Debido a la correlación clínica, epidemiológica e histopatológica ambas neoplasias tienen una etiología primaria en el hábito del tabaquismo crónico intenso.

Palabras clave: Adenolinfoma; Carcinoma de Células Escamosas; Tabaquismo.

ABSTRACT
Introduction. Salivary glands tumors are rare, with an annual incidence of approximately 2-3 cases per every 100.000 people worldwide. Warthin tumour (WT) has predominance in males and is the second most frequent benign neoplasm of the parotid gland just behind the pleomorphic adenoma, meanwhile the mucoepidermoid carcinoma is the most common malignant tumor.

Clinical case. This is a case review of a 64 year-old male, who apparently doesn’t have any family background of interest. The patient refers a chronic consumption of tobacco since he was 15 years’ old and an equal consumption of alcohol of approximately 33 years of evolution. He currently attends to the otorhinolaryngology service due to a tumor in the right parotid region of slow growth. At the physical examination, a semi-soft mass is palpable in the indicated region. As an initial diagnosis, we considered: lipoma vs mucoepidermoid carcinoma vs WT, for this reason we requested a computed tomography (CT), although a definitive diagnosis by needle aspiration biopsy confirms the presence of WT. In addition, the patient presents a tumor in the oral cavity that conditions dysphagia. A histopathologic study reported mucoepidermoid carcinoma.

Conclusion. Salivary gland tumors are a rare pathology. The case described above represents an extremely peculiar entity. Both clinical entities, despite being histopathologically indifferent, represent a strong epidemiological association to smoking, risk factor present in the patient. It is concluded that due to the relation between the clinic, epidemiology and histopathology, both tumors have as a primary etiology the chronical smoking factor.

Key words: Adenolynphoma; Carcinoma, Squamous Cell; Smoking.  

 

INTRODUCCIÓN

Los tumores de glándulas salivales son poco frecuentes, estos presentan una incidencia anual de aproximadamente 2-3 casos por cada 100.000 personas a nivel mundial. De estas, la forma maligna corresponde al 0,5% de todos los cánceres y 3,0-5,0% de los cánceres de cabeza y cuello (1-3). Entre los tumores de glándula parótida benignos más comunes se encuentran el adenoma pleomorfo o tumor mixto, el tumor de Warthin (TW) y otros como el mioepitelioma y el adenoma de células basales; en cuanto a los malignos los más comunes son: el carcinoma mucoepidermoide, el tumor mixto malignizado, el tumor de células acinares, el cilindroma y adenocarcinoma (6). En cuanto a las lesiones del piso de la boca, el carcinoma de células escamosas ocupa la mayor incidencia dentro de las neoplasias malignas, seguido de otros blastomas menos comunes como son el carcinoma mucoepidermoide, el melanoma y el cilindroma (7); en cuanto a los benignos, habitualmente son el papiloma y el lipoma (8).

El tumor de Warthin (TW) o cistadenoma papilar linfomatoso, tiene su origen a partir del tejido salival glandular ductal heterotópico, representa el 7,0% de la totalidad de los tumores de las glándulas salivares mayores y es la segunda neoplasia benigna más frecuente de la glándula parótida (6,0 a 10,0%), solo por detrás del adenoma pleomorfo (60,0 a 70,0%); 2,0% de los casos son multifocales y entre el 5,0 y el 14,0% son bilaterales, lo cual explica la tasa de 12,0% de recurrencias en esta enfermedad. Tiene un predominio en varones de 5:1, sin embargo, algunos autores refieren que esta dominancia solo tiene una relación de 1.6:1. Su frecuencia es mayor entre la quinta y séptima décadas de la vida; se localizan predominantemente en el polo inferior de la glándula, teniendo un crecimiento lento y habitualmente no son dolorosos. Su etiología ha sido motivo de discusión por largo tiempo, permaneciendo incierta en la actualidad. Sin embargo, se ha documentado que el tabaquismo es un importante factor de riesgo asociado al desarrollo de esta neoplasia. El pronóstico por lo general es bueno y el riesgo de malignización es usualmente bajo o nulo (aproximadamente 1,0%) (9).

El carcinoma de células escamosas (carcinoma epidermoide) es un tumor maligno que daña a las células queratinizantes de la piel y sus anexos, (1,2) así como mucosas que poseen epitelio escamoso estratificado con posibilidad de queratinizar. Más del 90,0% de los cánceres orales y orofaríngeos son carcinomas de células escamosas o epidermoides, de los cuales 15,0% se localizan en el piso de la boca. Tiene una mayor prevalencia en hombres (2 a 1) y es 4 veces más frecuente en la raza afroamericana con respecto a la población blanca o latina (10).

Su fisiopatología tiene una base multifactorial, la interacción entre factores endógenos genéticos y externos medioambientales son de alta relevancia (4). Los carcinógenos químicos del tabaco como arsénico, alquitrán, amoniaco y butano desempeñan una toxicidad inmediata. Asimismo, las mutaciones en las familias de protooncogenes p53 y RAS se asocian directamente al proceso de carcinogénesis epidermoide (3-5).  El pronóstico depende de varias variables, entre las cuales se incluyen: Edad, tiempo de enfermedad, tamaño, profundidad de infiltración, grado de diferenciación celular, tipo de recurrencia y tipo de tratamiento (16).

CASO CLÍNICO

Masculino de 64 años de edad, agricultor, originario y residente de Pucte, Quintana Roo, refiere tabaquismo crónico desde los 15 años de edad con índice tabáquico de 94 (2 cajetillas diarias por alrededor de 48 años) y alcoholismo crónico de aproximadamente 33 años llegando a la embriaguez; el paciente niega antecedentes crónico-degenerativos y otros antecedentes patológicos de importancia. Tiene antecedentes quirúrgicos de apendicectomía y exéresis en dos ocasiones de tumoración en región parotídea derecha. Resto negados.

Acude al servicio de otorrinolaringología por tumoración en región parotídea derecha de crecimiento lento, misma que es recidivante a dos intervenciones quirúrgicas sin llegar a diagnóstico histopatológico que no le condiciona parálisis facial, paresia o dolor. La primera intervención hace 5 años, siendo manejado como un lipoma, no condicionante de sintomatología que no fue estudiado, se procedió a resección por el servicio de cirugía general sin aparentes complicaciones y fue dado de alta sin más esfuerzos diagnósticos.

Vuelve a acudir con facultativo hace 2 años por masa recidivante en la misma zona, de igual manera sin sintomatología agregada y tratada con el mismo diagnóstico, se procede de nueva cuenta a resección por el servicio de cirugía general y dado de alta sin indagaciones más profundas.

A la exploración física se palpa en región parotídea derecha una masa de consistencia semiblanda de aproximadamente 2 x 1 cm de diámetro, no adherida a planos profundos y sin adenopatías. Por la localización y el antecedente de tabaquismo se establece diagnóstico inicial de lipoma versus carcinoma mucoepidermoide vs TW, para lo que se solicitó en primera instancia una ultrasonografía con reporte de lesión tumoral hipoecoica de 28 x 18 mm de diámetro, que deforma el contorno. No se identifican crecimientos ganglionares ni sialectasias, con la aplicación del doppler no presenta flujo vascular (figura 1).


Figura 1.  Tumoración en región infraauricular correspondiente a tumor parotideo.

Posteriormente se realiza tomografía axial computarizada (TAC) que reporta lesión hipodensa con densidad de grasa, sin involucrar estructuras adjuntas en lóbulo superficial parotídeo (figura 2). Ante recidiva y siguiendo la Guía de Estudio de Tumor Parotídeo se procede a diagnóstico definitivo por BAAF (biopsia por aspiración por aguja fina) que confirma la presencia de TW. Ya con la confirmación diagnóstica y estableciendo un plan terapéutico adecuado (enucleación/ parotidectomía superficial) se augura un buen pronóstico a corto plazo.

 

Figura 2. TAC en donde se aprecia tumoración de parótida derecha.

Además, refiere presentar tumoración en región de piso de la boca que le condiciona disfagia. A la exploración física se observa una masa blanquecina, fibrosa, de aproximadamente 2x3 cm de diámetro, que no se encuentra adherida a planos profundos (figura 3). Se programa para resección quirúrgica y posteriormente se realiza estudio histopatológico con resultado de carcinoma epidermoide cutáneo bien diferenciado, invasor y positivo para malignidad (figura 4). Basándonos en el tipo de diferenciación celular histopatológico -bien diferenciado-, se puede prever un mejor curso; sin embargo, cuenta con otros factores pronósticos relevantes como son la edad, la localización y la asociación alcohol-tabaco por lo cual se considera de peor pronóstico por posibilidad de metástasis.

Figura 3. Tumoración en el piso de la boca.

 

Figura 4. Histopatología con tinción Hematoxilina-Eosina con magnificación 60X.

 

DISCUSIÓN

Los tumores de glándulas salivales son una patología poco frecuente en el medio occidental. El caso antes descrito representa una entidad extremadamente peculiar desde el punto de vista anatómico y epidemiológico. Ambas entidades clínicas, a pesar de ser histopatológicamente distintas (carcinoma epidermoide y adenoma carcinoide linfomatoso <<TW>>) representan una fuerte asociación epidemiológica al tabaquismo, factor de riesgo presente en este individuo. La relación cáncer – tabaquismo ha sido por mucho tiempo un tema de gran interés, está documentado que un cigarrillo contiene alrededor de 4.000 sustancias potencialmente cancerígenas y es responsable de aproximadamente 30,0% de todas las muertes por cáncer en los Estados Unidos, incluyendo los del tracto aerodigestivo superior. En 1996, Pinkston y colaboradores efectuaron un estudio sobre la incidencia del TW de más de 20 años en Alabama, en él describieron que el 90,0% de los individuos involucrados eran fumadores (11). Un estudio similar en 1987 de Lamelas et al, explicaron la relación de más de 100 casos de carcinoma epidermoide de piso de boca asociado a tabaquismo (12).

 

CONCLUSIÓN

Debido a la correlación clínica, epidemiológica e histopatológica, ambas neoplasias tienen una etiología primaria en el hábito del tabaquismo crónico intenso. En México, las neoplasias que tienen como principal factor desencadenante el consumo crónico de tabaco han tomado una gran relevancia puesto que las tendencias en los últimos años indican un inicio del consumo a edades más tempranas y un incremento de la prevalencia en el sexo femenino.

Se pretende  con ello dar a conocer las consecuencias del tabaquismo más allá del desarrollo del cáncer pulmonar, puesto que algunas otras neoplasias como lo son las de glándulas salivales representan entidades poco conocidas por la población y que de igual manera constituyen importantes costos al sistema de salud, impactan en la calidad de vida del paciente generando años de vida perdidos e incluso pudieran resultar mortales.

Es importante enfatizar que se realizó una búsqueda exhaustiva de bibliografía que describiera una posible relación entre ambas neoplasias cuando aparecen de manera simultánea, sin embargo, no se encontró un caso clínico similar al antes descrito. Por ello, consideramos esta revisión como inédita en la bibliografía médica. Se sugiere realizar nuevas investigaciones que pudieran ampliar el conocimiento sobre este tema.

 

REFERENCIAS

  1. Fuentes Yunes C, Alvarado Suárez R, Aldape Barrios B. Carcinoma epidermoide de lengua con diagnóstico tardío. Presentación de un caso clínico [Internet]. Medigraphic.com. 2016 [cited 11 October 2016]. Available from: http://www.medigraphic.com/pdfs/cirugiabucal/cb-2009/cb092f.pdf
  2. Elizalde IBorda F. Tratamiento actual del tumor carcinoide. Gastroenterología y Hepatología. 2002;25(8):508-513.
  3. Maza-Solano J, Sánchez-Gómez S, Herrero-Salado T, Benavente-Bermudo G, Ventura-Díaz J, de Mingo Fernández E. Clasificación pronóstica de los tumores malignos de glándula parótida | Revista Española de Cirugía Oral y Maxilofacial [Internet]. Elsevier.es. 2016 [cited 11 October 2016]. Disponible en: http://www.elsevier.es/es-revista-revista-espanola-cirugia-oral-maxilofacial-300-linkresolver-clasificacion-pronostica-los-tumores-malignos-S1130055815000064
  4. Mercadillo Pérez PMoreno-Lopez L. Fisiopatología del carcinoma epidermoide [Internet]. Medigraphic.com. 2013 [cited 11 October 2016]. Disponible en: http://www.medigraphic.com/pdfs/derrevmex/rmd-2013/rmd132f.pdf
  5. Meza García GMuñoz Ibarra. Carcinoma de células escamosas de cavidad bucal en un centro de tercer nivel de atención social en la ciudad de México. Experiencia de cinco años [Internet]. Scielo.org. 2009 [cited 11 October 2016]. Disponible en: http://scielo.isciii.es/pdf/odonto/v25n1/original2.pdf
  6. Rey Biel J, Sánchez Aniceto G, Salmerón Escobar JI, Martorell Martínez V. Sociedad Española de cirugía oral y maxilofacial. [Online].; 2014 [cited 2016 Octubre 12. Disponible en: http://www.secom.org/web/wp-content/uploads/2014/01/cap50.pdf.
  7. Pérez-Salcedo L, Bascones Martínez A. Tumores benignos de la mucosa oral. Av. Odontoestomatol 2010; 26 (1): 11-18.
  8. Centeno A, Danielo C, Campana R, Orozco MA. Tumores malignos de boca. Med Cutan Iber Lat Am 2010;38(6):221-228.
  9. Velasco Ignacio, Salinas Felipe, Aguilar Leonardo, Gallego Alejandra, Pastrián Juan, Fariña Rodrigo et al . Consideraciones Anatómicas en la Parotidectomía: Revisión de la Literatura a Propósito de un Caso. Int. J. Morphol.  [Internet]. 2013  Mar [citado  2016  Dic  06] ;  31( 1 ): 231-238. Disponible en: http://www.scielo.cl/scielo.php?script=sci_arttext&pid=S0717-95022013000100038&lng=es.  http://dx.doi.org/10.4067/S0717-95022013000100038.
  10. Ramirez-Alvarado C, Mora-Constantino J, Domínguez-Carrillo L. Tumor de Warthin. ACTA MÉDICA GRUPO ÁNGELES. Volumen 13, No. 1, enero-marzo 2015.
  11. GPC. Diagnóstico y tratamiento del cáncer epidermoide de cavidad oral en pacientes mayores de 18 años. México: Secretaria de salud; 2010.
  12. Pinkston AJ, Cole P. Cigarette smoking and Warthin’s tumor. Am J Epidemiol 1996; 144 (2): 183-187.